非定型顔面痛
非定型顔面痛
その他の名前非定型顔面神経痛、[ 1 ]慢性特発性顔面痛、[ 2 ]心因性顔面痛[ 3 ]幻肢痛、[ 4 ]心因性歯痛、[ 4 ]持続性歯槽痛障害[ 5 ]
専門神経学

非定型顔面痛（AFP ）は、他の診断に当てはまらない慢性顔面痛の一種である。 [ 1 ]世界的に認められた定義についてはコンセンサスがなく、この用語を使い続けるべきかどうかについても議論がある。国際頭痛学会（IHS）と国際疼痛学会（IASP）はともに、AFPに代わる用語として持続性特発性顔面痛（PIFP ）を採用している。国際頭痛分類第2版（ICHD-2）では、PIFPは「頭蓋神経痛の特徴を示さず、他の疾患に起因しない持続性顔面痛」と定義されている。[ 6 ]しかし、AFPという用語は世界保健機関の国際疾病分類第10版でも引き続き使用されており、診断基準を満たさず、ほとんどの治療に反応しない慢性の顔面痛を指すために臨床医によって一般的に使用されています。[ 7 ]

AFP の主な特徴は、客観的な徴候がないこと、すべての調査やテストで結果が陰性であること、痛みの原因について明らかな説明がないこと、試みた治療に対する反応が悪いことです。[ 8 ] AFP は、医学的に説明のつかない症状、除外診断、心因性の痛み (身体表現性障害の兆候など)、神経障害などとさまざまに説明されています。AFP は通常、灼熱感と持続性を伴う性質で、何年も続くことがあります。うつ病や不安はAFP を伴うことが多く、痛みの一因として、または緩和されない慢性的な痛みに苦しむ感情的な結果として説明されます。理由は不明ですが、AFP は中年または高齢者、および女性にかなり多く見られます。

非典型歯痛（AO）は多くの点でAFPと非常に類似しており、いくつかの情報源では両者を同一視し、他の情報源では前者をAFPのサブタイプとしている。一般的に、AOという用語は痛みが歯または歯茎に限られている場合に使用され、AFPは痛みが顔の他の部分に及ぶ場合に使用されることがある。[ 7 ] AFPと同様に、AOを取り巻く定義に関しても用語の標準化が欠如しており、世界的に受け入れられているコンセンサスはない。一般的にAOの定義では、1本の歯または複数の歯から来ていると感じられる、証明できない痛みであり、歯痛を緩和する標準的な治療では緩和されないとされている。

非定型顔面痛および非定型歯痛の正確な症状によっては、頭蓋顔面痛または口腔顔面痛とみなされる可能性があります。実際には、AFPとAOは、誤診された、あるいはまだ十分に理解されていない多様な疾患群を包括する用語であり、それぞれが単一の独立した疾患を表す可能性は低いと考えられています。[ 4 ]

兆候と症状

いくつかの情報源では、AFP/AOに関連する可能性のある非特異的な徴候がいくつか挙げられています。これには、患部の温度上昇や粘膜の圧痛などが含まれますが、それ以外はあらゆる点で正常です。[ 9 ]

患者はしばしば知覚異常、疼痛、ズキズキする痛みなどの症状を訴えます。身体検査では正常の場合もありますが、知覚低下、知覚過敏、異痛症が認められる場合があります。

非定型顔面痛の特徴は、ソクラテス疼痛評価法（表参照）に従って考えることができる。[ 2 ] [ 3 ] [ 7 ] [ 8 ] [ 5 ] [ 10 ] [ 9 ] [ 11 ] [ 12 ] [ 13 ]

パラメータ非定型顔面痛/非定型歯痛の一般的な所見
サイト痛みの部位はしばしば特定しにくいですが、通常は上顎部に生じ、下顎部よりも影響が大きいです。ただし、両方が影響を受ける場合もあります。痛みの部位は三叉神経の解剖学的分布とは相関せず、片側（より一般的）または両側に生じることがあります。痛みは、以前に抜歯した歯や、以前の外科手術に関連する歯に生じているように見えることもあります。時間の経過とともに、痛みは自然に、または介入への反応として、他の部位に移動したり、ゆっくりと拡大したりすることがあります。歯が侵されている場合、通常は1つの象限全体が影響を受けます。
発症通常、数ヶ月から数年にわたって持続的に痛みが出現し、断続的に痛みが増し、時間の経過とともに徐々に痛みが増していきます。患者によっては、過去の歯科治療が原因であると誤解する場合もあります。
キャラクター通常、鈍くうずくような痛みとして表現されます。痛みの表現が難しい場合もあり、患者は感情的な言葉に頼って痛みを表現します。「掴むような」「食いしばるような」「しつこい」「万力のような」「押しつぶされるような」「焼けるような」「深い」「圧迫感」など、様々な表現があります。
放射線痛みは解剖学的に不可能な形で放散することがあります。例えば、皮膚分節や正中線といった解剖学的境界を越えて放散することがあります。AFPは、こめかみ、首、または後頭部（後頭部）にまで広がることがあります。
協会うつ病や不安症との強い関連性があります。過敏性腸症候群、首の痛み、背中の痛み、骨盤痛、線維筋痛症、主観的口腔乾燥症（原因不明の口腔乾燥症状）、味覚異常、頭痛、月経困難症（過度の生理痛）、慢性疲労症候群、消化不良などの他の症状が関連する場合もあります。
時間経過痛みは一日中継続しますが、まれに断続的に起こることもあります。
悪化要因/緩和要因通常、痛みを誘発する要因や緩和する要因はありません。特に、単純な鎮痛薬では通常痛みが緩和されず、「トリガーゾーン」（三叉神経痛のような）も存在しません。顔の動きも通常は痛みを誘発しません。ストレスは痛みを悪化させる可能性があります。
重大度痛みの強さは様々ですが、通常は（臨床医によって）中等度から重度と説明され、三叉神経痛と同じくらい重度になることもあります（ただし、痛みの性質が異なり、特に AFP に関しては、三叉神経痛で見られる発作性の痛みではなく、通常は持続性です）。
睡眠への影響AFP は通常、人々を眠りから覚ますことはありません。
以前の治療抜歯など、過去に何度も医療や歯科治療を試みたが、効果がなかった可能性があります。治療によって一時的に痛みが和らいだとしても、数日または数週間後に痛みが再発したり、顔の別の部位に痛みが現れることがあります。

原因

医療関連

口腔内の歯科治療や外科手術がAFPの発症に先行して起こる場合があり、またAFP患者が痛みの原因を医師のせいにする場合もあります。[ 8 ]

有機性疾患

顔面に感覚を供給する神経である三叉神経の分岐の図。
頭部の皮膚分節（左右一対のもの）。緑色は眼部、赤色は上顎部、黄色は下顎部。

AFP患者の多くは、痛みの原因が器質性疾患にあると考えています。[ 8 ]

AFP患者を対象とした研究では、脳活動の亢進（陽電子放出断層撮影で確認）が示されており、これは末梢刺激に対する過剰な警戒機構の存在を示唆している可能性があります。このことが神経ペプチドの放出、フリーラジカル（細胞を損傷する可能性がある）の形成、エイコサノイド（例：プロスタグランジン）の放出を引き起こす可能性があると理論づけられています。AFPは三叉神経痛の初期段階であるという示唆もあります。[ 8 ]

痛みは頭部または体の他の部分から関連して顔面痛を引き起こすことがあります。 [ 14 ]体のどの部分も、関連痛が最もよく現れる部位は顔面であり、これは頭部と首が神経が豊富で複雑に支配されているためです。[ 14 ]

「神経痛を誘発する空洞性骨壊死」

神経痛誘発性空洞性骨壊死（NICO）は議論の多い用語であり[ 15 ]、その存在自体に疑問を呈する声も少なくありません。顎骨壊死とは、血液供給不足により上顎または下顎の骨髄が壊死する状態を指します。必ずしも痛みを伴うわけではなく、通常、骨壊死した骨が口腔内または顔面皮膚から露出しない限り、全く痛みを感じません。露出した場合でも、痛みが持続する症例もあります[ 16 ] 。痛みが生じる場合の程度は様々で、神経痛様または神経障害性の場合があります。 NICOという用語は、虚血性顎骨壊死によって引き起こされる疼痛を指すのに用いられます。この疾患では、骨髄の虚血および梗塞の結果として、変性性細胞外嚢胞腔（骨内部の空洞）が形成されると考えられており、血管内血栓形成の遺伝的素因、慢性の軽度の歯科感染症、歯科処置中の局所麻酔薬としての血管収縮薬の使用といった他の要因とも関連している可能性があります。この現象は、AFPまたは三叉神経痛の一部の患者の痛みの原因であると仮説が立てられていますが、議論の的となっています。NICOは女性に有意に多く見られると言われており、病変はX線写真で確認できる場合とできない場合があります。確認できる場合でも、その外観は非常に多様です。テクネチウム99骨スキャンでは、病変の約60%が「ホットスポット」として現れます。[ 9 ] NICOの支持者は皮質除去術（皮質板の一部を外科的に除去する手術で、もともと顎骨骨髄炎の治療法として説明されていた）と空洞から壊死骨を掻爬することを推奨しており、いくつかの報告例では慢性的な痛みが軽減された。 [ 17 ]しかし、NICOは顎の他の部位で再発したり発症したりする傾向があるようだ。[ 17 ]アメリカ歯内治療学会研究科学委員会は1996年にNICOに関する意見表明を発表し、次のように述べている。

術後NICOと診断された患部のほとんどは、歯を失った無歯症部位です。しかし、歯内療法を受けた歯に関連する長年の苦痛を伴う疼痛歴を持つ患者の中には、疼痛緩和を目的として抜歯後に根尖掻爬術を行うという治療選択肢を提示された患者もいます。米国歯内療法専門医協会は、NICOが疑われる場合、この処置を容認することはできません。明確な病因データがないため、顔面疼痛の原因となる可能性のあるすべての局所的な歯原性要因が排除された場合にのみ、NICO診断は最後の手段として検討されるべきです。歯内療法を受けた歯に関連してNICO病変が疑われる場合は、可能であれば抜歯ではなく、根尖掻爬術を試みるべきです。さらに、NICOやその他の疾患の予防のために歯内療法を受けた歯の抜歯を推奨する行為は非倫理的であり、該当する州の歯科医師会に直ちに報告する必要があります。[ 17 ]

非定型三叉神経痛

AFPは三叉神経痛の初期段階であると示唆する人もいます。[ 8 ]

心理的

AFPの発症に先立って、家族の死別や病気など、人生におけるストレスの多い出来事が見られることがあります。心気症、特に癌恐怖症も、しばしば関与しているとされています。AFPの患者のほとんどは、極度のストレスにさらされた「正常な」人々ですが、神経症や人格障害を患っている人もおり、少数ですが精神病を患っている人もいます。幼少期に両親と離別した人もいます。[ 8 ]

うつ病、不安、行動の変化はAFPと強く相関しています。これらがAFPの唯一の原因なのか、それとも一因となるのか、あるいは慢性的な痛みの緩和されない状態による精神的影響なのかについては議論があります。[ 18 ] AFP患者の50%以上が、うつ病または心気症を併発していると示唆されています。[ 8 ]さらに、心因性顔面痛患者の約80%が、表に記載されているような他の慢性的な痛みの症状を訴えています。[ 12 ]

診断

AFPとAOは診断が難しい場合があり[ 10 ]、誤診されることが多く、その結果、根管治療などの不適切な治療が行われることがありますが、根管治療はせいぜい一時的な効果しかなく、最悪の場合、痛みを悪化させる可能性があります[ 19 ] 。 痛みの器質的原因を除外することが診断において最も重要な部分です。特に歯原性疼痛は除外すべきであり、口腔顔面痛の症例の95%以上を占めています[ 8 ] 。

非定型顔面痛と顎関節機能障害の間には、かなりの症状の重複が見られます。[ 12 ]

顔面痛の診断は一般的に複数の専門分野にまたがって行われることが多い。[ 5 ]

分類

AFPは医学的に説明のつかない症状とも言われており[ 1 ]、その性質の大部分は心因性であると考える人もいます。[ 3 ]しかし、真の心因性疼痛はまれだと考えられています。[ 4 ]身体表現性障害（患者が何らかの利益のために症状を作り出しているわけではない）と虚偽性障害や詐病などの他の状態とは区別する必要があります。[ 4 ]

慢性顔面痛研究における最近の証拠は、AFPと診断された人の一部が神経障害性疼痛を患っていることを示唆しているようだ。[ 7 ]

AFPは、口腔灼熱症候群、顎関節症（TMD）、非定型歯痛とともに、慢性顔面痛の4つの症状複合体の一つとして説明されています。[ 1 ]しかし、これらの診断の特徴には、例えばAFPとTMDおよび口腔灼熱症候群の間など、ある程度の重複があります。

非定型歯痛はAFPと性質が似ていますが、後者の用語は通常、痛みが歯や歯茎に限られている場合に使用され、AFPは痛みが顔の他の部分に及ぶ場合に使用されます。[ 7 ]他の情報源では、非定型歯痛とAFPを同義語として使用したり、[ 10 ]非定型歯痛をAFPのサブタイプ、変異体、[ 3 ]または口腔内同等物として説明したりしています。「幻肢痛」がAOの同義語として記載されている場合があり、AOは歯を抜いた後も続く歯痛と定義されることもあります。[ 4 ]これらの用語は単一の個別の状態を表すのではなく、[ 4 ]むしろ誤診された原因の集合体である可能性が高いことが示唆されています。この痛みは、根尖性歯周炎や歯髄炎（歯痛）などの有機性歯科疾患による痛みに似ていることが多いですが、 [ 3 ]通常の歯痛とは異なり、歯内療法（根管治療）や抜歯などの歯科治療では長期的には緩和されず、悪化したり、 [ 3 ]すぐに再発したり、歯科治療後に口内の他の部位に移動したりすることもあります。

定義

非定型顔面痛

AFPには普遍的に受け入れられている定義はなく、それが何であるかよりも、何ではないかによって定義されます。[ 7 ] AFPには様々な定義があり、以下の通りです。

  • 「神経学的原因が検出できない非筋肉痛または関節痛」[ 7 ]
  • 「他の診断が存在せず、持続的で、強度が変動し、移動する、しつこい、深い、拡散した痛みを引き起こす状態。」[ 7 ]
  • 「持続的に片側に深く痛む痛みで、時には灼熱感を伴う。」[ 7 ]
  • 「他の基準を満たさない顔面痛」（以前のIHSの定義では、現在は「持続性特発性顔面痛」という用語が使用されています。下記参照）。[ 7 ]
  • 「他の口腔顔面痛の診断基準に当てはまらず、原因が特定できない顎顔面領域の持続的な痛み」（ネヴィルら）[ 9 ]
非定型歯痛

AO には世界的に認められた定義はありませんが、いくつかの提案されている定義を以下に示します。

  • 「歯または抜歯後の歯槽部における持続的な痛みで、歯科的原因が特定できないもの」（国際頭痛学会、ICHD-2の「持続性特発性顔面痛」の補足説明として記載されており、非定型歯痛の個別診断はない）。[ 6 ]
  • 「重大な病理を伴わない、歯の激しいズキズキする痛み」（IASPの「慢性疼痛の分類」の定義では、AOは「病変を伴わない歯痛」とされている）。[ 20 ]
  • 「病理学的に検出されない場合の痛みと歯の過敏症」[ 3 ]
  • 「歯または歯群に起因すると思われる原因不明の痛み」[ 4 ]

命名論争と代替案の提案

「非定型顔面痛」という用語は批判されてきた。[ 7 ]もともと AFP は、脳神経外科手術に対する反応が典型的ではない人々のグループを説明するために使用されていた。[ 7 ]顔面痛の専門家の中には、AFP という用語の使用を廃止すべきだと提言する者もいる。適切な診断評価を受けていない人々や、痛みが純粋に心因性である人々を説明する包括的な用語になる可能性があるためである。[ 7 ]また、このカテゴリの多くの症例が認識可能なパターンに一致するため、AFP は不適切であるとも説明されている。[ 21 ] AFP という用語の使用を中止した別の理由として挙げられるのは、一部の症例が顔面、歯、歯茎の手術や外傷の後に見られる可能性があり、感染性または外傷性の病因を示唆している可能性があるためである。[ 21 ]顔面痛の分類によっては、この用語を避けて他の類似の用語を使用している。

IHSは現在、ICHD-2において「持続性特発性顔面痛」という用語を使用し、「頭蓋神経痛の特徴を示さず、他の疾患に起因しない持続性顔面痛」と定義しています。[ 6 ] IASPの慢性疼痛分類にはAFPに対応する診断名はありませんが、「舌痛症および口腔内炎」（口腔灼熱症候群）の鑑別診断に記載されています。[ 20 ]しかし、2011年のIASPの別の出版物では、PIFPという用語が使用されており、上記とほぼ同じ定義となっています。[ 22 ]この用語の使用をめぐる論争にもかかわらず、長い歴史があり、診断基準を満たさず、ほとんどの治療に反応しない慢性顔面痛を指すために、臨床医の間で今でも一般的に使用されています。[ 7 ]

三叉神経痛の再分類

三叉神経痛（TN）および関連する顔面痛症候群の分類体系。[ 23 ]
タイプ説明
TN1典型的または典型的なTN。特発性で自発的な顔面痛であり、主にエピソード性である。
TN2非典型性TN、またはTNタイプ2。主に持続的な特発性の顔面痛
TN3三叉神経障害性疼痛。外傷や手術による三叉神経の偶発的な損傷によって生じます。
TN4三叉神経脱感作痛。三叉神経脱感作痛またはその他の関連する顔面痛を治療する目的で意図的に神経を損傷することで生じます。
TN5症状のあるTN。多発性硬化症の結果
TN6帯状疱疹後三叉神経痛。三叉神経分布域における 皮膚帯状疱疹の発生後に発症します。
TN7「非定型顔面痛」身体表現性疼痛障害に起因する顔面痛であり、確認には心理検査が必要です。

三叉神経痛は、顔面痛の原因のもう一つの例です。神経痛とは、1 本の神経（または複数の神経）の分布における痛みを指し、一般的には発作性（突発性）の痛みを意味しますが、一般に認められている IASP の定義では、この用語は発作性の痛みだけを意味するべきではないと明記されています。[ 24 ]典型的な三叉神経痛は、顔面に突然走る痛みを指し、通常は短時間で、洗顔時など顔面のトリガーポイントが偶発的に刺激されることによって引き起こされます。三叉神経痛は、考えられる中で最も痛みの強い症状の 1 つと言われています。三叉神経痛と AFP は伝統的に別のものと考えられており、[ 25 ] AFP は通常、持続的でしばしば焼けるような痛みを伴い、三叉神経痛は典型的には発作性の走る痛みを示すため、実際にはそれらの特徴には重複する部分があります。[ 25 ] 2005年に研究者らは三叉神経痛の新しい分類を提唱したが、これは痛みが持続的で焼けつくようなタイプの三叉神経痛を説明したものである。[ 23 ]彼らはこのタイプは未治療の古典的な三叉神経痛の進行であり、悪化する神経損傷を表すと理論づけた。この分類では三叉神経痛 (TN) の7つのサブタイプが提唱されており (表を参照)、最後のカテゴリは身体表現性障害による顔面痛用とされた。[ 23 ]この最後のカテゴリ (TN7) は非定型顔面痛と呼ばれたが、従来はAFPと分類されていた多くの症例がこの分類の他のグループ、特に2番目のグループに分類される。三叉神経痛協会 (TNA) の出版物では、この新しい分類とAFPについて次のように述べられている。

「非定型顔面神経痛あるいは顔面疼痛という用語は、かつての時代の重鎮が、理解できない患者群に用いたゴミ箱用語でした。これらの患者の多くは、私たちの三叉神経痛タイプ2の患者でした。これらの人々の多くが心理的な問題を抱えていると告げられたのは残念なことです。多くの人が、皆からそれが問題だと告げられた後に、心理的な問題を発症しました。長年にわたり、私たちの無知の領域は徐々に狭まってきています。…診断されていない顔面疼痛の問題のますます狭まるグループに、軽蔑的ではなく、そして願わくば適切な用語が、バーチエル分類における非定型顔面疼痛に代わる、病因不明の顔面疼痛（FOEまたはPOE）です。」[ 26 ]

その結果、いくつかの情報源では「非定型三叉神経痛」「三叉神経障害性疼痛」「非定型顔面神経痛」などの用語がAFPの同義語として挙げられている。[ 9 ]

ICHD-2診断基準

ICHD-2 には、「持続性特発性顔面痛」（この分類で AFP に代わる用語）の診断基準が記載されています。

A. 顔面の痛みが毎日存在し、一日中またはほとんど一日中持続し、基準BおよびCを満たす、
B. 痛みは顔の片側の限られた領域に限定され、深く、局所的にわかりにくい。
C. 痛みは感覚喪失やその他の身体的徴候を伴わない。
D. 顔面および顎のX線検査を含む検査では、関連する異常は示されませんでした。[ 6 ]

現在、顔面痛症候群を一貫して識別したり、非定型顔面痛を他の症候群と鑑別したりできる、認められた医学的検査はありません。しかしながら、レントゲン写真、CT、MRIが正常であれば、動静脈奇形、腫瘍、顎関節症、多発性硬化症などの他の病態を除外するのに役立つ可能性があります。

管理

心理社会的介入

AFPに対する心理社会的介入には、認知行動療法とバイオフィードバックが含まれる。あるシステマティックレビューでは、慢性口腔顔面痛の長期転帰を改善するためにこれらの治療法を用いることを支持する弱いエビデンスがあると報告されている[ 1 ]。しかし、これらの結果はATPとAOではなく、主に顎関節機能障害と口腔灼熱症候群に基づいている。

心理社会的介入は、慢性的な顔面痛について「不活動」と「過活動」という2つのモデルを想定しています。前者は、痛みを抱える人が、痛みを悪化させる結果として身体活動を避けるように条件付けされてしまう状態です。こうした否定的な思考や行動は、実際には症状を長引かせ、悪化させます。一部の心理社会的介入は、この恐怖回避行動に働きかけ、機能を改善し、それによって症状を緩和します。過活動モデルでは、不安、抑うつ、怒りといった要因が、自律神経系、内臓、骨格の活動を誘発することで痛みを増強させます。[ 1 ]

薬

外科手術

AFPの治療には手術は適切ではないという意見もある[ 8 ]。しかし、疼痛緩和のための薬物療法がしばしば失敗するため、外科医は時折、外科的治療を試みることがある。手術は一時的な疼痛緩和をもたらすことはあっても、長期的な治癒が得られることは稀である。手術後に疼痛が増強したり、隣接部位に移動したりすることもある。三叉神経の患部枝の一部を切除したり、神経に腐食性物質（フェノール、グリセロール、アルコールなど）を直接注入したりするなどの処置が報告されている。いわゆる「空洞化壊死を誘発する神経痛」の支持者は、病変のある骨髄を発見するために、患部神経の骨内走行を取り囲む骨髄を外科的に探索することを提唱している[ 9 ] 。

予後

研究によると、AFP患者は医療専門家から大きな助けを得られないことが示唆されている。ある研究によると、患者は平均7.5人の医師に診察を受けていた。91%が歯科医、80%が内科医、66%が神経科医、63%が耳鼻咽喉科医、31%が整形外科医、23%が精神科医、14%が脳神経外科医、6%が眼科医と皮膚科医を受診していた。この研究では、患者は手術、抗うつ薬、鎮痛剤、理学療法など、多種多様な治療を受けていた。手術が有益だったと報告した人はおらず、多くの場合、手術によって痛みが悪化した。[ 1 ]この情報源として引用された論文は、情報が古く、コクランの方法論的基準を満たしていないとして、出版から撤回された。[ 27 ]

慢性的な顔面痛の発症は、患者にとって人生を変える出来事となる可能性が高いと示唆されている。[ 18 ]

疫学

AFPはかなり一般的であると説明されることもあり、推定有病率は一般人口の約1～2％である。[ 8 ]しかし、IASPはPIFPをまれであり、三叉神経痛（一般人口の有病率は約0.01～0.3％）よりも一般的ではなく、一般人口における推定有病率に関する利用可能な疫学的データは存在しないと述べている。[ 22 ]主な年齢層は30～50歳であり、[ 3 ]女性の方が男性よりも多く罹患しており、[ 3 ]ほとんどの報告ではAFP患者の約80％が女性であると述べている。[ 7 ]

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